Gastrointestinal stromal tümörü taklit eden gastrik duplikasyon (bronkojenik) kisti

Özet

Silyalı psödostratifiye kolumnar epitel (SPKE) ile döşeli gastrik duplikasyon kisti (GDK) foregut gelişimindeki bir anormallikten kaynaklanan nadir bir lezyondur. Lezyonun klinik ve radyolojik olarak tanısını koymak genellikle zordur. Kesin tanı histopatolojik inceleme ile konulur. Bu çalışmada, mide komşuluğunda kitle saptanarak ameliyata alınan ve tedavi sonrası bronkojenik kist tanısı konan nadir bir olguyu sunuyoruz. Gastrik kist mikroskopik olarak SPKE ile döşeli idi. Nadir olmasına rağmen GDK, mide duvarına ait kitlelerin ayırıcı tanısında hatırlanmalıdır. Semptomatik hastalarda cerrahi müdahale yapılmalıdır.

Anahtar Kelimeler: Gastrik duplikasyon kisti, bronkojenik kist, foregut, silyalı psödostratifiye kolumnar epitel

Giriş

Bronkojenik kistler, seyrek görülen benign kongenital lezyonlardır[1-4]. Hava yolu gelişiminin herhangi bir evresinde primitif trakeobronşial tüpün anormal tomurcuklanması sonucu oluşan bu lezyonların, üçte ikisi üst mediastende, trakea ve bifürkasyon çevresinde gelişir[1-4]. Ancak mediasten ve akciğer dışında, abdominal yerleşimli bronkojenik kistler son derece nadirdir[1-4]. Benign olmalarına karşın komplet rezeksiyon uygulanmayan olgularda rekürrens görülebilir[5]. Çalışmamızda atipik yerleşimli stromal tümörü taklit eden oldukça nadir bir gastrik bronkojenik kist olgusunu sunmayı amaçladık.

Olgu Sunumu

Kırk beş yaşında kadın hasta sık tekrar eden karın ağrısı, halsizlik ve çabuk yorulma yakınmaları ile polikliniğimize başvurdu. Öyküsünden son bir ayda diyet yapmaksızın beş kilogram kilo kaybı ve dış merkezlerde saptanan karaciğer fonksiyon testlerindeki artış nedeniyle iki yıldır takipte olduğu öğrenildi. Fizik muayenesinde konjunktivalarda solukluk ve karın sol üst kadranında dolgunluk mevcuttu. Rutin laboratuar tetkiklerinde hafif derecede hipokrom mikrositer anemi ve karaciğer fonksiyon değerlerinde yükseklik saptandı. Endoskopisinde gastrit dışında patolojik bulgu yoktu. Torakoabdominal bilgisayarlı tomografi (BT) incelemesinde, solda subdiyafragmatik alanda, mide kardiya komşuluğunda, sürrenali laterale iten retrokrural devam eden, 86x71 mm boyutlarında, düzgün konturlu, yoğun içerikli kistik veya semi-solid kitlesel lezyon saptandı (Şekil 1). Kitleden tanısal amaçlı BT eşliğinde aspirasyon biyopsisi yapıldı. Sonuç mukoid materyal olarak geldi. Gastrointestinal stromal tümör (GIST) ön tanısı ile hastaya laparotomi planlandı. Orta hat kesi ile karına girildi. Kardioözofageal bileşke altında, pankreas kuyruğu ve dalak komşuluğunda, mide arkası yerleşimli 8x7 cm boyutlarında diyafragmaya yapışık kistik lezyon saptandı. Diyafragması açılan hastaya göğüs tüpü takıldı. Postoperatif 3. gün tüpü çekilen hastamıza 4. gün oral başlandı. Altıncı gün sorunsuz taburcu edildi. Histopatolojik incelemede tek sıralı veya silyalı psödostratifiye kolumnar epitel (SPKE) ile döşeli kistik yapının duvarında yoğun köpük hücreleri ve atrofik kas lifleri izlendi (Şekil 2a ve b). İmmunhistokimyasal olarak kalretinin ile epitelde boyanma izlenmedi. Sitokeratin 7 (CK7) epitelde yaygın pozitif, CK20 negatifti (Şekil 2c). Müsin ve PAS ile epitelde boyanma izlenmedi. İzlenen bulgularla olgu, foregut duplikasyon (bronkojenik) kist olarak bildirildi.

Şekil 1. Gastrik bronkojenik kistin aksiyel BT bulguları. a) Pre-kontrast görüntülerde subdiyafragmatik, mide-kardiya ve dalak komşuluğunda, düzgün konturlu, yoğun içerikli kistik kitlesel lezyon izlenmekte. b) Post-kontrast görüntülerde lezyon duvarında zayıf derecede kontrast tutulumu izlenmekte. M, mide; D, dalak

Şekil 2. a) Psödostratifiye kolumnar epitelle döşeli kistik yapı (H+E, x10). b) Döşeyici epitelin yakından görünümü (H+E, x20). c) Epitelde CK7 ile kuvvetli pozitif boyanma (H+E, x20)

Tartışma

İlk defa 1948 yılında Maier tarafından bildirilen bronkojenik kistler, oldukça nadir görülen lezyonlardır[6]. Bronkojenik kistler; primer mediastinal kitlelerin %6.3'ünü, primer mediastinal kistlerin ise %34'ünü oluşturur[6]. Hava yolu gelişiminin herhangi bir evresinde primitif trakeobronşial tüpün anormal tomurcuklanması sonucu gelişebilen bronkojenik kistler, genellikle mediastinum ya da akciğer parenkimasında lokalize olurlar[7]. Bununla birlikte atipik lokalizasyonlu bronkojenik kistler de olabilir. Laraja ve ark.[4] bildirdiği gibi, ilkel ön (foregut) bağırsak farinks, alt solunum yolları, özofagus, mide, duodenum, karaciğer, safra kesesi, pankreas ve safra kanalları sisteminin gelişimini sağlar.

Foregut gelişimi sırasında, erken embriyonal dönemde, duplikasyon gibi anomalilerle karşılaşılabilir. Bu nedenle duplikasyon kisti, ağızdan anüse kadar sindirim sisteminin herhangi bir yerinde gelişebilir[2,4]. Tüm gastrointestinal duplikasyonlarının %2-8'ini mide duplikasyonları oluşturur[2,8].

Silyalı psödostratifiye kolumnar epitel ile döşeli GDK ileri yaşta ortaya çıkan (25-76 yaş arası) ve cinsiyetler arasında çok az fark olan (10 kadın ve 8 erkek) bir hastalıktır[1]. Genellikle asemptomatiktir[1-4]. Ancak bazen tek başına karın ağrısı şikayeti ile ya da mide bulantısı, kusma, kilo kaybı ve epigastrik kitle gibi genellikle spesifik olmayan yakınmalarla başvurulur[1-8]. Bizim olgumuzda da benzer şekilde özgün olmayan karın ağrısı ve kilo kaybı ile kliniğimize müracaat edilmiştir. Diğer nadir komplikasyonları arasında mide çıkım darlığı, tekrarlayan pankreatit ve hemoptizi sayılabilir[1-3]. GDK en sık küçük kurvatür ve gastroözofageal bileşke çevresinde görülür[1]. Lezyon olgumuzda benzer şekilde gastroözofageal bileşke altında görüldü. Literatür incelemesinde kistin boyutları 1.7 cm ile 15 cm arasında değişkenlik göstermektedir[3]. Kist genellikle tek ve mukoid ya da jelatinöz madde içermektedir[1-8].

Bronkojenik kistin tanısında ilk basamağı radyolojik incelemeler oluşturur. BT'de oval veya yuvarlak, düzgün sınırlı, su veya yumuşak doku yoğunluğunda, homojen düşük dansiteli lezyonlardır[9]. Kist duvarı kontrast madde tutar ve kalsifikasyon görülebilir[9]. Kist, içerisinde biriken mukus nedeniyle solid bir kitle gibi görülebilir[3,9,10]. Bu durumda diğer yumuşak doku kitlelerinden ayırt etmek zordur. Olgumuzda BT, lezyonun yerleşim yeri ve boyutları konusunda son derece yardımcı oldu. Ancak lezyonun natürünü tanımlamada mukoid yapısı nedeniyle yetersiz kaldı. Bronkojenik kistler BT incelemelerinde solid bir kitle ile sıkça karıştırılır[3,9,10]. GIST, özofageal duplikasyon kisti, retroperitoneal pseudomyxoma, kistik teratom, bronkopulmoner sekestrasyon, müllerian orijinli ürotelyal kist ve adrenal tümörlerin kistik olanları ayırıcı tanıda düşünülmelidir[3,11]. Ayrımda güçlük çekilen olgularda manyetik rezonans görüntüleme (MRG) ya da endoskopik ultrasonografi yapılabilir. MRG'de T1 ve T2 ağırlıklı görüntülerde yoğun proteinöz içerik nedeniyle sıklıkla hiperintens izlenir[9]. Uygun olgularda BT eşliğinde iğne biyopsisi ameliyat öncesi ayırıcı tanıda yardımcı olabilir. Kitleden BT eşliğinde iğne biyopsisi yapılan olgumuzda sonuç mukoid materyal olarak belirtildi. Ancak iğne biyopsisinin GDK tanısında duyarlılığı düşüktür. Bu nedenle kesin tanı için histopatolojik inceleme yapılmalıdır.

Bildirilen vakaların çoğunda duplikasyon kistleri gastrointestinal mukoza ile döşelidir[1-3]. Ancak SPKE ile döşeli GDK olgusu oldukça nadirdir. Son zamanlarda yayınlanan, Jiang ve ark.[1] derlemesinde toplam 18 olgu bildirilmiştir. Mukoid materyal içeren bronkojenik kistler bronşiyal kartilaj, düz kas, elastik doku ve müköz gland içeren bir duvarla çevrilidir. Bu duvarın iç tabakası silialı kolumnar veya küboidal epitelle döşelidir[1-3]. Olgumuzdaki lezyonun histopatolojik incelemesinde, kistin SPKE ile döşeli olduğu ve çevresinde düz kas lifleri bulunduğu gözlendi. Kondroid materyal izlenmedi.

Semptomatik hastalarda cerrahi rezeksiyon önerilmektedir[1,2,10]. Tedavi seçenekleri açık veya laparoskopik rezeksiyon ile endoskopik snare rezeksiyon olabilir[2]. Olgumuzda kitlenin büyük ve sol hemidiyaframa bitişik olması nedeniyle, diyaframa yapışık olduğu düşünülerek laparatomi uygulandı. Asemptomatik hastalarda ise cerrahi tartışmalıdır. Çünkü bronkojenik kistin doğal öyküsü ve yaşam boyunca fark edilmeden kalan asemptomatik hastaların yüzdesi bilinmemektedir. Altı hastada mide duplikasyonundan mide kanseri ortaya çıktığına dair yayınlar yakın zamanda bildirilmiş olsa da, bunların gerçek malign potansiyeli hala net değildir[12]. Bu nedenle kistin total eksize edilmesi standart cerrahi yaklaşım olma eğilimindedir. Son zamanlarda BT eşliğinde perkütan ya da endoskopik iğne aspirasyonunun başarıyla uygulandığı bildirilmekle birlikte, bu yöntemlerde kist duvar epiteli sağlam kaldığı için sekresyon birikimine bağlı komplikasyonlar gelişebilir. Parsiyel eksizyon ve bu yeni drenaj yöntemleri bası semptomlarının düzelmesini sağlayabilir; ancak, bu yöntem enfeksiyon, nüks ve malign transformasyon riskini ortadan kaldırmaz[13].

Bu olgudaki klinik çıkarım, ameliyat öncesi tanı ile ameliyat esnasında ve hatta ameliyat sonrasında makroskopik tanıdaki zorluktur. Bu zorluk lezyonun nadir yerleşimli mide konumu ve radyolojik incelemede mukoid yapıda kitle lezyonu olması ile açıklanabilir. Spesifik olmayan klinik ve radyolojik bulgularından dolayı GDK kolayca GIST olarak yanlış teşhis edilebilir.

Sonuç

Abdominal bronkojenik kistler son derece nadir görülmesine rağmen, mide duvarına ait kitlelerin ayırıcı tanısında yer almalıdır. Güncel bilgilerimiz ışığında, semptomatik hastalarda cerrahi müdahale yapılmalıdır.

Çıkar Çatışması / Conflict of Interest
Yazarlar herhangi bir çıkar çatışması bildirmemişlerdir.
No conflict of interest was declared by the authors.

Hakem değerlendirmesi: Dış bağımsız.
Peer-review: Externally peer-reviewed.

Yazar Katkıları / Author Contributions
Çalışmanın düşünülmesi ve planlanması / Study concept and design - S.B., T.N., F.K.; Verilerin elde edilmesi / Acquisition of data - S.B., T.N., F.K., G.E.; Verilerin analizi ve yorumlanması / Analysis and interpretation of data - S.B., T.N., F.K., G.E.; Yazının kaleme alınması / Preparation of the manuscript - S.B., F.K., G.E.

Kaynaklar

1. Jiang W, Zhang B, Fu YB, Wang JW, Gao SL, Zhang SZ, et al. Gastric duplication cyst lined by pseudostratified columnar ciliated epithelium: a case report and literature review. J Zhejiang Univ Sci B 2011; 12: 28-31. [CrossRef]
2. Wakabayashi H, Okano K, Yamamoto N, Suzuki Y, Inoue H, Kadota K, et al. Laparoscopically resected foregut duplication cyst (bronchogenic) of the stomach. Dig Dis Sci 2007; 52: 1767-70. [CrossRef]
3. Song SY, Noh JH, Lee SJ, Son HJ. Bronchogenic cyst of the stomach masquerading as benign stromal tumor. Pathol Int 2005; 55: 87-91. [CrossRef]
4. Laraja R, Rothenberg RE, Chapman J, Imran-Ul-Haq, Sabatini MT. Foregut duplication cyst: a report of a case. Am Surg 1995; 61: 840-1.
5. Read CA, Moront M, Carangelo R, Holt RW, Richardson M. Recurrent bronchogenic cyst. An argument for complete surgical excision. Arch Surg 1991; 126: 1306-8. [CrossRef]
6. Maier HC. Bronchogenic cyst of the mediastinum. Ann Surg 1948; 127: 476-502. [CrossRef]
7. Di Lorenzo M, Collin PP, Vaillancourt R, Duranceau A. Bronchogenic cyst. J Pediatr Surg 1989; 24: 988-91. [CrossRef]
8. Kim DH, Kim JS, Nam ES, Shin HS. Foregut duplication cyst of the stomach. Pathol Int 2000; 50: 142-5. [CrossRef]
9. Chung JM, Jung MJ, Lee W, Choi S. Retroperitoneal bronchogenic cyst presenting as adrenal tumor in adult successfully treated with retroperitoneal laparoscopic surgery. Urology 2009; 73: 13-5. [CrossRef]
10. Vos CG, Hartemink KJ, Golding RP, Oosterhuis JW, Paul MA. Bronchogenic cysts in adults: frequently mistaken for a solid mass on computed tomography. Wien Klin Wochenschr 2011; 123: 179-82. [CrossRef]
11. Haddadin WJ, Reid R, Jindal RM. A retroperitoneal bronchogenic cyst: a rare cause of a mass in the adrenal region. J Clin Pathol 2001; 54: 801-2. [CrossRef]
12. Kuraoka K, Nakayama H, Kagawa T, Ichikawa T, Yasui W. Adenocarcinoma arising from a gastric duplication cyst with invasion to the stomach: a case report with literature review. J Clin Pathol 2004; 57: 428-31. [CrossRef]
13. Rice DC, Putnam JB Jr. Recurrent bronchogenic cyst causing recurrent laryngeal nerve palsy. Eur J Cardiothorac Surg 2002; 21: 561-3. [CrossRef]